CASO: Mulher de 59 anos, com fibromialgia controlada e história recorrente desde os 25 anos de lesões bolhosas hemorrágicas, com localização alternante entre palato mole, palato duro e língua. As lesões são sempre únicas e indolores a cada episódio, associadas a sensação de “queimadura” local, duração de 2-3 dias e ruptura espontânea com saída de fluído sero-hemático. Posteriormente, regridem em 4-5 dias sem deixar cicatriz. Não apresentam factor desencadeante reconhecido nem sazonalidade. Sem história familiar relevante nem queixas de outros órgãos. Ao exame objectivo, observou-se bolha hemorrágica tensa indolor, com 1.5cm de diâmetro, no bordo lingual esquerdo, com mucosa envolvente normal (Fig.1A), regredindo totalmente 7 dias após o início, sem sequelas (Fig.1B). A doente refere lesões prévias com aspecto e evolução sobreponíveis. A biópsia de lesão ulterior semelhante não revelou alterações específicas e foram excluídas doenças hematológicas e doenças muco-cutâneas imuno-mediadas. Foi assumido tratar-se de angina bolhosa hemorrágica (ABH).

DISCUSSÃO: A ABH é uma entidade rara, idiopática e benigna, caracterizada pelo aparecimento súbito de vesículas e bolhas hemorrágicas na mucosa oral na ausência de causa aparente definida. Surge sobretudo a partir da meia-idade e sem nítida predilecção de género, sendo recorrente em 30% casos.^1,2 Tem sido sugerida a influência de traumatismos minor subclínicos, anestésicos/procedimentos dentários, corticoterapia inalada e co-morbilidades como hipertensão, diabetes e doença renal crónica, ausentes neste caso.^1,3,4 Tipicamente, as lesões têm 1-3cm de diâmetro, expandem rapidamente e rompem espontaneamente em 24-48h, deixando abrasão plana que desaparece sem sequelas.² O palato mole é a região mais afectada mas podem surgir noutras localizações, incluindo a língua, parede posterior da orofaringe (onde poderão, raramente, comprometer a via aérea) ou esófago.^1,4 O diagnóstico é clínico e devem excluir-se dermatoses bolhosas com envolvimento oral, não existindo tratamento específico.^1-4 Descreve-se o caso pela localização atípica e porque a ABH, cursando com achados que causam frequentemente receio ao doente e médico, é ainda pouco reconhecida.

CASE REPORT: A 59 year-old woman, with controlled fibromyalgia, complains of recurrent episodes of hemorrhagic bullae alternating between soft/hard palate and tongue since she was 25. Each episode has a single painless lesion which causes a local “burning” sensation and lasts 2-3 days, rupturing spontaneously with sero-hematic fluid and then completely healing in 4-5 days. There is neither recognized trigger nor seasonality. She denies relevant family history or any other major complaints. The physical examination revealed a painless tense hemorrhagic bulla in the left side of the tongue, sizing 1.5cm, with normal surrounding mucosa (Fig.1A). This lesion disappeared 7 days after it had been noticed (Fig.1B). The patient states her previous lesions had the same exact features. A biopsy was then performed, showing non-specific findings and both hematologic and immune-mediated mucocutaneous diseases were excluded. A diagnosis of angina bullosa hemorrhagica (ABH) was made.

DISCUSSION: ABH is a rare, idiopathic and benign disease, causing the sudden onset of blood-filled vesicles and bullae in the oral mucosa with no recognized cause. It is most prevalent in middle-aged and elderly individuals, without clear genre predilection and having a recurrent course in 30% of patients.^1,2 It has been suggested minor subclinical trauma, dental procedures, oral anesthesics and inhaled steroids might play a role, as well as comorbidities like hypertension, diabetes and chronic kidney disease, although all these were absent in our patient.^1,3,4 The blisters can reach a diameter of 3cm, expanding rapidly and bursting in 24-48h, leaving a flat ulcer which heals with no sequelae.² The soft palate is the predominant location but lesions have been reported in other locations, including tongue, oropharynx (causing airway obstruction) or even esophagus.^1,4 The diagnosis is clinical and bullous diseases involving the oral cavity must be excluded. There is no specific treatment.^1-4 We report this case for its atypical location and because it is important to be aware of this largely unrecognized condition.

Figura I

Evolução da lesão bolhosa hemorrágica lingual: na fase aguda (A) e uma semana depois (B), após ruptura e sem deixar cicatriz.

  BIBLIOGRAFIA  

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